Kinesin 1 regulates cilia length through an interaction with the Bardet-Biedl syndrome related protein CCDC28B

Dublin Core

Título

Kinesin 1 regulates cilia length through an interaction with the Bardet-Biedl syndrome related protein CCDC28B

Tema

SINDROME BARDET BIEDL
RETINA DEGENERATIVA
KINESINA
BIBLIOGRAFIA NACIONAL QUIMICA
2018

Abstract

Bardet-Biedl syndrome (BBS) is a ciliopathy characterized by retinal degeneration, obesity, polydactyly, renal disease and mental retardation. CCDC28B is a BBS-associated protein that we have previously shown plays a role in cilia length regulation whereby its depletion results in shortened cilia both in cells and Danio rerio (zebrafish). At least part of that role is achieved by its interaction with the mTORC2 component SIN1, but the mechanistic details of this interaction and/or additional functions that CCDC28B might play in the context of cilia remain poorly understood. Here we uncover a novel interaction between CCDC28B and the kinesin 1 molecular motor that is relevant to cilia. CCDC28B interacts with kinesin light chain 1 (KLC1) and the heavy chain KIF5B. Notably, depletion of these kinesin 1 components results in abnormally elongated cilia. Furthermore, through genetic interaction studies we demonstrate that kinesin 1 regulates ciliogenesis through CCDC28B. We show that kinesin 1 regulates the subcellular distribution of CCDC28B, unexpectedly, inhibiting its nuclear accumulation, and a ccdc28b mutant missing a nuclear localization motif fails to rescue the phenotype in zebrafish morphant embryos. Therefore, we uncover a previously unknown role of kinesin 1 in cilia length regulation that relies on the BBS related protein CCDC28B.

Autor

Novas, Rossina.
Cárdenas, Magdalena.
Lepanto, Paola.
Fabregat, Matías.
Rodao, Magela.
Fariello, María Inés
Ramos, Mauricio
Davison, Camila.
Casanova, Gabriela
Alfaya, Lucía
Lecumberry, Federico
Irigoin, Florencia
Badano, José L.

Fuente

Scientific Reports v. 8, no. 1, 2018. -- 16p.--e30219

Editor

Springer Nature Limited

Fecha

2018

Derechos

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Formato

PDF

Idioma

Inglés

Tipo

Artículo

Identificador

DOI: 10.1038/s41598-018-21329-6

Document Item Type Metadata

Original Format

PDF
Fecha de agregación
November 6, 2018
Colección
Bibliografía Nacional Química
Tipo de Elemento
Document
Etiquetas
, ,
Citación
Novas, Rossina., “Kinesin 1 regulates cilia length through an interaction with the Bardet-Biedl syndrome related protein CCDC28B,” RIQUIM - Repositorio Institucional de la Facultad de Química - UdelaR, accessed November 14, 2018, http://riquim.fq.edu.uy/items/show/5339.
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